ldtЛучевая диагностика и терапияDiagnostic radiology and radiotherapy2079-5343Baltic Medical Education Center10.22328/2079-5343-2021-12-3-93-100ldt-640Research ArticleНАБЛЮДЕНИЕ ИЗ ПРАКТИКИPRACTICAL CASESСлучай обнаружения умеренной мальформации коркового развития с олигодендроглиальной гиперплазией и эпилепсией (MOGHE)A case of mild malformation of cortical development with oligodendroglial hyperplasia and epilepsy (MOGHE)ХалиловВ. С.KhalilovV. S.

 кандидат медицинских наук, доцент кафедры неврологии, нейрохирургии и медицинской генетики им. академикаЛ.О.Бадаляна педиатрического факультета; врач-рентгенолог отделения магнитно-резонансной томографии

117997, Москва, ул. Островитянова, д. 1

115409, г. Москва, ул. Москворечье, д. 20 

 Moscow 

khalilov.mri@gmail.comКисляковА. Н.KislyakovA. N.

 заведующий патологоанатомическим отделением

119049, г. Москва, 4-й Добрынинский переулок, д. 1/9

 Moscow 

alkislyakov@yandex.ruБасалайТ. В.BasalayT. V.

 врач-рентгенолог отделения экстренной и неотложной лучевой диагностик

119049, г. Москва, 4-й Добрынинский переулок, д. 1/9

 Moscow 

basalay_tv@mail.ruЛевовА. В.LevovA. V.

 врач-нейрохирург отделения нейрохирургии

119049, г. Москва, 4-й Добрынинский переулок, д. 1/9

 Moscow 

levov3@yandex.ruХолинА. А.KholinA. A.

 доктор медицинских наук, профессор кафедры неврологии, нейрохирургии и медицинской генетики им. академикаЛ.О.Бадаляна педиатрического факультета

117997, Москва, ул. Островитянова, д. 1

 Moscow 

DrKholin@mail.ruФедеральный научно-клинический центр детей и подростков ФМБА России; Российский национальный исследовательский медицинский университет им. Н. И. ПироговаРоссияFederal Research and Clinical Center for Children and Adolescents; Pirogov Russian National Research Medical UniversityRussian FederationМорозовская детская городская клиническая больницаРоссияMorozov Children Clinical HospitalRussian FederationРоссийский национальный исследовательский медицинский университет им. Н. И. ПироговаРоссияPirogov Russian National Research Medical UniversityRussian Federation20210912202112393100Copyright © Халилов В.С., Кисляков А.Н., Басалай Т.В., Левов А.В., Холин А.А., 20212021Халилов В.С., Кисляков А.Н., Басалай Т.В., Левов А.В., Холин А.А.Khalilov V.S., Kislyakov A.N., Basalay T.V., Levov A.V., Kholin A.A.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://radiag.bmoc-spb.ru/jour/article/view/640

В последнее время в научном сообществе специалистов, занимающихся структурной эпилепсией, возрастает интерес к особой, не входящей в классификацию ILAE последнего пересмотра 2017 г., форме нарушения коркового развития — так называемой умеренной мальформации коркового развития с олигодендроглиальной гиперплазией и эпилепсией (MOGHE). Имеется несколько публикаций о нейровизуализационных особенностях MOGHE, которые при сопоставлении с клинико-анамнестическими данными и результатами динамического наблюдения позволяют отличить ее от других эпилептогенных субстратов. Мы сообщаем о случае пациента неполных 6 лет, страдающего фармакорезистентной эпилепсией с гистологически подтвержденной MOGHE, прошедшего процедуру эпилептической хирургии. Магнитно-резонансная томография (МРТ) показала повышенную интенсивность сигнала T2/FLAIR от белого вещества в сочетании с признаками ламинарной гиперинтенсивности, регионарного нарушения сулькации, сглаженности серо-белой демаркации в правой лобной доле. На динамической МРТ отмечались усиление сигнала от белого вещества с формированием подобия «трансмантийного» признака и более выраженная сглаженность серо-белой демаркации. Изменения были расценены как фокальная кортикальная дисплазия. Прехирургическое обследование выявило корреляцию эпилептической активности с изменениями на МРТ. Проведена субтотальная резекция правой лобной доли, морфологическое заключение MOGHE.

Recently, in the scientist community of specialists dealing with structural epilepsy, it has been noticed an increasing interest in a special form of cortical development disorder not to be included in the ILAE Classification of the epilepsies the 2017 revision. It is so-called mild malformation of cortical development with oligodendroglial hyperplasia and epilepsy (MOGHE). There are a number of publications devoted to the neuroimaging features of MOGHE, which are possible to distinguish from other epileptogenic substrates in comparisons with clinical/anamnestic data and dynamic observation. Our paper describes the case of a patient under 6 years suffering from pharmacoresistant epilepsy with histologically confirmed MOGHE, and having undergone the procedure of epileptic surgery. MRI showed an increased intensity of the T2/FLAIR signal from the white matter in combination with signs of laminar hyperintensivity, regional sulcation disturbance, smoothness of gray-white matter demarcation in the right frontal lobe. A signal intensification from the white matter with the formation similarity of the «transmantl» sign and further pronounced smoothness of the gray-white matter demarcation was observed on dynamic MRI. These changes were estimated as focal cortical dysplasia. Pre-surgical examination revealed a correlation of epileptiform activity with MRI changes. The subtotal resection of the right frontal lobe and the morphological conclusion established the presence of MOGHE was performed.

умеренная мальформация коркового развития с олигодендроглиальной гиперплазией и эпилепсией (MOGHE)структурная эпилепсиянейровизуализацияmild malformation of cortical development with oligodendroglial hyperplasia and epilepsy (MOGHE)structural epilepsyneuroimagingReferencesSchurr J., Coras R., Rössler K., Pieper T., Kudernatsch M. et al. Mild Malformation of Cortical Development with Oligodendroglial Hyperplasia in Frontal Lobe Epilepsy: A New Clinico-Pathological Entity // Brain Pathol. 2017. Vol. 27, No. 1. Р. 26–35. doi: 10.1111/bpa.12347. Epub 2016 Feb 22. PMID: 26748554.Schurr J., Coras R., Rössler K., Pieper T., Kudernatsch M. et al. Mild Malformation of Cortical Development with Oligodendroglial Hyperplasia in Frontal Lobe Epilepsy: A New Clinico-Pathological Entity // Brain Pathol. 2017. Vol. 27, No. 1. Р. 26–35. doi: 10.1111/bpa.12347. Epub 2016 Feb 22. PMID: 26748554.Verentzioti A., Blumcke I., Alexoudi A., Patrikelis P., Siatouni А. et al. Epileptic Patient with Mild Malformation of Cortical Development with Oligodendroglial Hyperplasia and Epilepsy (MOGHE): A Case Report and Review of the Literature // Case Reports in Neurological Medicine. 2019. Vol. 2019, Article ID 9130780. Р. 1–5. doi: 10.1155/2019/9130780.Verentzioti A., Blumcke I., Alexoudi A., Patrikelis P., Siatouni А. et al. Epileptic Patient with Mild Malformation of Cortical Development with Oligodendroglial Hyperplasia and Epilepsy (MOGHE): A Case Report and Review of the Literature // Case Reports in Neurological Medicine. 2019. Vol. 2019, Article ID 9130780. Р. 1–5. doi: 10.1155/2019/9130780.Garganis K., Kokkinos, Zountsas V., Dinopoulos B., Coras A. et al. Temporal lobe «plus» epilepsy associated with oligodendroglial hyperplasia (MOGHE) // Acta Neurol. Scand. 2019. Vol. 140. Р. 296–300. doi: 10.1111/ane.13142.Garganis K., Kokkinos, Zountsas V., Dinopoulos B., Coras A. et al. Temporal lobe «plus» epilepsy associated with oligodendroglial hyperplasia (MOGHE) // Acta Neurol. Scand. 2019. Vol. 140. Р. 296–300. doi: 10.1111/ane.13142.Hamilton B.E., Nesbit G.M. MR imaging identification of oligodendroglial hyperplasia // Amer. J. Neuroradiology. 2009. Vol. 30, No. 7. Р. 1412–1413. doi: https://doi.org/10.3174/ajnr.A1522.Hamilton B.E., Nesbit G.M. MR imaging identification of oligodendroglial hyperplasia // Amer. J. Neuroradiology. 2009. Vol. 30, No. 7. Р. 1412–1413. doi: https://doi.org/10.3174/ajnr.A1522.Hartlieb T., Winkler P., Coras R., Holthausen H., Blümcke I. et al. Age‐related MR characteristics in mild malformation of cortical development with oligodendroglial hyperplasia and epilepsy (MOGHE) // Epilepsy Behav. 2019. Vol. 91. Р. 68–74. doi: 10.1016/j.yebeh.2018.07.009.Hartlieb T., Winkler P., Coras R., Holthausen H., Blümcke I. et al. Age‐related MR characteristics in mild malformation of cortical development with oligodendroglial hyperplasia and epilepsy (MOGHE) // Epilepsy Behav. 2019. Vol. 91. Р. 68–74. doi: 10.1016/j.yebeh.2018.07.009.Мухин К.Ю. Фокальные кортикальные дисплазии: клинико-электро-нейровизуализационные характеристики // Русский журнал детской неврологии. 2016. № 11. С. 8–24. doi: 10.17650/2073-8803-2016-11-2-8-24.Mukhin K.Y. Focal Cortical Dysplasias: Clinical and Electro-Neuroimaging Characteristics. Russian Journal of Child Neurology, 2016, Vol. 11, No. 2, рр. 8–24 (In Russ.). doi: 10.17650/2073-8803-2016-11-2-8-24.Wang D.D., Deans A.E., Barkovich A., Tihan T., Barbaro N.M. Transmantle sign in focal cortical dysplasia: a unique radiological entity with excellent prognosis for seizure control // Journal of Neurosurgery JNS. 2013. Vol. 118, No. 2. Р. 337–344. Retrieved Nov. 26, 2020. https://thejns.org/view/journals/j-neurosurg/118/2/article-p337.xml. doi: 10.3171/2012.10.JNS12119.Wang D.D., Deans A.E., Barkovich A., Tihan T., Barbaro N.M. Transmantle sign in focal cortical dysplasia: a unique radiological entity with excellent prognosis for seizure control // Journal of Neurosurgery JNS. 2013. Vol. 118, No. 2. Р. 337–344. Retrieved Nov. 26, 2020. https://thejns.org/view/journals/j-neurosurg/118/2/article-p337.xml. doi: 10.3171/2012.10.JNS12119.Zucca I., Milesi G., Medici V., Tassi L., Didato G. et al. Type II focal cortical dysplasia: Ex vivo 7T magnetic resonance imaging abnormalities and histopathological comparisons // Ann. Neurol. 2016. Vol. 79, No. 1. Р. 42–58. doi: 10.1002/ana.24541. Epub 2015 Nov. 26Zucca I., Milesi G., Medici V., Tassi L., Didato G. et al. Type II focal cortical dysplasia: Ex vivo 7T magnetic resonance imaging abnormalities and histopathological comparisons // Ann. Neurol. 2016. Vol. 79, No. 1. Р. 42–58. doi: 10.1002/ana.24541. Epub 2015 Nov. 26

The authors declare that there are no conflicts of interest present.