Случай обнаружения умеренной мальформации коркового развития с олигодендроглиальной гиперплазией и эпилепсией (MOGHE)

В последнее время в научном сообществе специалистов, занимающихся структурной эпилепсией, возрастает интерес к особой, не входящей в классификацию ILAE последнего пересмотра 2017 г., форме нарушения коркового развития — так называемой умеренной мальформации коркового развития с олигодендроглиальной гиперплазией и эпилепсией (MOGHE). Имеется несколько публикаций о нейровизуализационных особенностях MOGHE, которые при сопоставлении с клинико-анамнестическими данными и результатами динамического наблюдения позволяют отличить ее от других эпилептогенных субстратов. Мы сообщаем о случае пациента неполных 6 лет, страдающего фармакорезистентной эпилепсией с гистологически подтвержденной MOGHE, прошедшего процедуру эпилептической хирургии. Магнитно-резонансная томография (МРТ) показала повышенную интенсивность сигнала T2/FLAIR от белого вещества в сочетании с признаками ламинарной гиперинтенсивности, регионарного нарушения сулькации, сглаженности серо-белой демаркации в правой лобной доле. На динамической МРТ отмечались усиление сигнала от белого вещества с формированием подобия «трансмантийного» признака и более выраженная сглаженность серо-белой демаркации. Изменения были расценены как фокальная кортикальная дисплазия. Прехирургическое обследование выявило корреляцию эпилептической активности с изменениями на МРТ. Проведена субтотальная резекция правой лобной доли, морфологическое заключение MOGHE.

1. Schurr J., Coras R., Rössler K., Pieper T., Kudernatsch M. et al. Mild Malformation of Cortical Development with Oligodendroglial Hyperplasia in Frontal Lobe Epilepsy: A New Clinico-Pathological Entity // Brain Pathol. 2017. Vol. 27, No. 1. Р. 26–35. doi: 10.1111/bpa.12347. Epub 2016 Feb 22. PMID: 26748554.

2. Verentzioti A., Blumcke I., Alexoudi A., Patrikelis P., Siatouni А. et al. Epileptic Patient with Mild Malformation of Cortical Development with Oligodendroglial Hyperplasia and Epilepsy (MOGHE): A Case Report and Review of the Literature // Case Reports in Neurological Medicine. 2019. Vol. 2019, Article ID 9130780. Р. 1–5. doi: 10.1155/2019/9130780.

3. Garganis K., Kokkinos, Zountsas V., Dinopoulos B., Coras A. et al. Temporal lobe «plus» epilepsy associated with oligodendroglial hyperplasia (MOGHE) // Acta Neurol. Scand. 2019. Vol. 140. Р. 296–300. doi: 10.1111/ane.13142.

4. Hamilton B.E., Nesbit G.M. MR imaging identification of oligodendroglial hyperplasia // Amer. J. Neuroradiology. 2009. Vol. 30, No. 7. Р. 1412–1413. doi: https://doi.org/10.3174/ajnr.A1522.

5. Hartlieb T., Winkler P., Coras R., Holthausen H., Blümcke I. et al. Age‐related MR characteristics in mild malformation of cortical development with oligodendroglial hyperplasia and epilepsy (MOGHE) // Epilepsy Behav. 2019. Vol. 91. Р. 68–74. doi: 10.1016/j.yebeh.2018.07.009.

6. Мухин К.Ю. Фокальные кортикальные дисплазии: клинико-электро-нейровизуализационные характеристики // Русский журнал детской неврологии. 2016. № 11. С. 8–24. doi: 10.17650/2073-8803-2016-11-2-8-24.

7. Wang D.D., Deans A.E., Barkovich A., Tihan T., Barbaro N.M. Transmantle sign in focal cortical dysplasia: a unique radiological entity with excellent prognosis for seizure control // Journal of Neurosurgery JNS. 2013. Vol. 118, No. 2. Р. 337–344. Retrieved Nov. 26, 2020. https://thejns.org/view/journals/j-neurosurg/118/2/article-p337.xml. doi: 10.3171/2012.10.JNS12119.

8. Zucca I., Milesi G., Medici V., Tassi L., Didato G. et al. Type II focal cortical dysplasia: Ex vivo 7T magnetic resonance imaging abnormalities and histopathological comparisons // Ann. Neurol. 2016. Vol. 79, No. 1. Р. 42–58. doi: 10.1002/ana.24541. Epub 2015 Nov. 26